La globozoospermie est une forme sévère de tératozoospermie caractérisée par des spermatozoïdes à tête ronde avec absence ou présence d’un acrosome rudimentaire. L’objectif de cette étude est d’analyser les spermatozoïdes de six patients présentant un syndrome de globozoospermie et de rendre compte de l’inefficacité de plusieurs tentatives de fécondation in vitro avec ICSI. L’exploration de ces sujets a été réalisée par l’étude du taux d’aneuploïdies spermatiques par hybridation in situ fluorescente (sperm-FISH) pour les chromosomes X, Y et 18, du taux de fragmentation d’ADN par la technique TUNEL ainsi que par l’étude ultrastructurale détaillée de la morphologie spermatique en utilisant la microscopie électronique à transmission (MET). Onze tentatives d’ICSI ont été réalisées chez ces patients, avec un taux de fécondation faible (9,37 %), et aucune grossesse n’a été obtenue. Cette étude a permis de confirmer la variabilité des phénotypes spermatiques observés dans ce syndrome et de faible taux de fécondation après FIV-ICSI, et ce, quel que soit le phénotype.