Nous rapportons un cas de myiase préputiale chez un enfant qui a consulté pour une tuméfaction pénienne douloureuse faisant croire à une balanoposthite. Le traitement a consisté à une extraction manuelle du ver suivie d’une circoncision. L’examen parasitologique du ver a permis d’identifier une larve de Cordylobia anthropophaga de stade 3. À travers cette observation et une revue de la littérature, nous allons discuter des particularités épidémiologiques, diagnostiques et thérapeutiques des myiases humaines.